Descripción: Propósito y Justificación: El Hamartoma Combinado de retina y Epitelio Pigmentario de la Retina (por sus siglas en ingles CHRRPE), fue descrito por Gass(1) como una lesión benigna, elevada y pigmentada de la retina. Dado su baja prevalencia, múltiples factores que influyen en su patogenia y curso clínico variable, no ha sido fácil determinar la historia natural de la enfermedad y por ende no hay consenso para el manejo de esta patología. El objetivo de este reporte, es describir las características clínicas, tomográficas, tratamiento y seguimiento de un caso clínico de neovascularización preretiniana asociado a CHRRPE. Métodos: Reporte de caso, descrito según los lineamientos de la guía CARE, consenso para reporte de casos clínicos. Resultados: Caso Clínico: Sujeto masculino de 12 años, sin antecedentes clínicos. Remitido por presentar múltiples episodios de hemorragia vítrea en ojo derecho desde los 7 años de edad. Al examen oftalmológico, agudeza visual mejor corregida (AVMC) Ojo Derecho (OD): 20/150 y Ojo Izquierdo (OI) 20/40. Biomicroscopía Ambos Ojos (AO): Sin alteraciones en segmento anterior. Fondo de ojo OD: Opacidad de medios por hemorragia vítrea, tejido fibroso blanquecino moteado hacia el aspecto inferior del disco óptico y comprometiendo la mitad inferior del área macular, con neovasos preretinianos. OI: Sin alteraciones. Angiografía fluoresceínica (AF) OD, se visualizan capilares telangiectásicos con dilataciones puntiformes, hiperfluorescencia a nivel macular central y en territorio de arcada inferior, asociado a hiperfluorescencia del disco y frondas de neovasos que progresan en fases avanzadas con escape de la tinción. Además, tinción paravascular periférica en patrón de helecho. En la Angiografía por Tomografía de Coherencia Óptica (OCTA), se evidencia desorganización de capas retinianas, membrana epirretiniana suprayacente y proliferación fibrovascular preretiniana con señal de flujo y patrón vascular en filigrana en el plexo capilar profundo. Conclusión: La neovascularización retiniana en el Hamartoma Combinado de Retina y Epitelio Pigmentario de la Retina, puede estar asociado a perdida de la perfusión tisular y/o inflamación, que conlleva a riesgo de perdida visual. Esta complicación vascular no se ha reportado con frecuencia en la literatura(2,3) y merece ser tenida en cuenta como un nuevo diagnostico diferencial de hemorragia vítrea en niños(4). El tratamiento con terapia anti-angiogénica intravítrea, en esta forma de presentación parece ser una opción de manejo a corto plazo. Se requieren reportes que evalúen seguimiento a largo plazo para determinar la seguridad y efectividad del mismo. Consideraciones Éticas: Se firma consentimiento informado de padres para autorización de datos en el contexto de evento de carácter científico. De acuerdo a lo estipulado en la declaración de Helsinki. Referencias: 1. Gass J. An unusual hamartoma of the pigment epithelium and retina simulating choroidal melanoma and retinoblastoma.Trans Am Ophthalmol Soc 1973;71:171. 2. Sandhu, H. S., & Kim, B. J. Combined hamartoma of the retina and RPE: A spectrum of presentation with epiretinal membrane masquerade. Canadian Journal of Ophthalmology (2016); 51(1), e10–e13. 3. Shields CL, Thangappan A, Hartzell K, et al. Combined hamartoma of the retina and retinal pigment epithelium in 77 consecutive patients: visual outcome based on macular versus extramacular tumor location. Ophthalmology. 2008;115: 2246e2252.e3. 4. Naik AU, Rishi E, Rishi P. Pediatric vitreous hemorrhage: A narrative review. Indian J Ophthalmol. 2019;67(6):732-739.